尚 越，常精华，宋 海
1江汉大学商学院，湖北武汉，430056；2江汉大学武汉城市圈制造业发展研究中心，湖北武汉，430056;3北京大学人口研究所，北京，100871; 4河北省唐山市人民医院，河北唐山，063001
临床医生是医药卫生体制改革的主力军，是保障人民健康、推进“健康中国”建设的重要力量。2019年末我国医疗卫生机构1007545家，执业医师386.7万人，公立医院诊疗人次32.7亿人次(占医院总数的85.2%)[1]。与此同时，尽管罕见病发病率较低，但庞大的人口基数使得我国罕见病患者数量较大。按照中华医学会遗传学分会罕见病界定标准(我国大陆地区尚无罕见病官方定义)，罕见病为患病率小于1/500000或新生儿发病率小于1/10000的疾病。目前我国罕见病患者总人数超过2500万，且每年新增患者人数超过20万[2]。罕见病种类多、病情重、致残率高、干预手段不充分并涉及多个学科[3]，而康复科、儿科、急诊科、精神科等短板学科临床医生数量相对较少，导致罕见病临床诊疗面临“高误诊、高漏诊”难题，以至于给患者带来了沉重的经济负担[4]，患病带来的不平等进一步剥夺了罕见病患者的生存和发展权利。如何通过提高临床医生罕见病诊疗水平，保障罕见病患者的健康权益，成为目前亟待解决的难题[5]。以往研究表明，医生的收入期望、执业风格、工作负担、心理压力[6]、医疗水平和人文素质[7]，患者的年龄、性别、文化程度、经济状况、医疗保险类型、社会地位、病史、就诊便利性等特征能够显着影响临床医生诊疗行为[8]。另外医患关系[9]、医院医疗仪器设备水平、医疗规程的规范程度、对防御性诊疗行为和过度诊疗的态度同样会对临床医生诊疗行为产生影响[10]。总的来说，现有研究大多为生物医学和公共卫生领域的定性研究，很难准确把握“健康中国”战略背景下临床医生诊疗行为的新变化，也就难以捕捉影响临床医生诊疗行为的新因素。更重要的是，以上研究并未重点关注临床医生的罕见病诊疗行为，也就忽视了相关因素的影响。基于此，本研究调查唐山市临床医生罕见病诊疗状况，利用计量模型分析相关因素对临床医生罕见病诊疗行为的影响，并提出有针对性的对策建议，为提高临床医生罕见病诊疗水平，保障罕见病患者的健康权益提供参考。
1 资料来源与方法
1.1 研究对象
于2017-2018年从唐山市5个行政县、2个行政县级市以及7个行政区区域内各选择一家该区域所属的最大公立综合医院，采用整群抽样法对该院内所有临床科室在岗医生进行一对一问卷调查。参与调查的公立综合医院共14家，其中二级医院12家、三级医院2家。共发放问卷2536份，实际收回问卷2102份，其中有效问卷2073份，有效回收率98.6%。
1.2 研究方法
1.2.1 问卷调查法。采用自行设计的唐山市临床医生罕见病诊疗现状调查问卷，调查公立综合医院临床科室在岗医生基本特征及其罕见病诊疗行为，包括人口学特征、疾病知晓水平、疾病诊疗行为、所在医院规模等。本研究中，问卷的Cronbach's alpha为0.877。临床医生罕见病诊疗行为通过询问“您诊断或治疗过罕见病吗？”来调查。本研究还进一步询问了临床医生2016年接诊、治疗、随访罕见病患者的数量。在分析临床医生罕见病诊疗行为影响因素时，从个人特征、工作特征和所在医院特征3个维度进行探讨。
1.2.2 个人特征。临床医生的个人特征包括文化程度、职称、行医年数和心理健康状况。考虑到临床医生和患者常常是助人与被助的关系，在帮助患者寻找病因、治疗疾病的过程中，临床医生可能在情绪上受到正面或负面的影响[11]。在借鉴常用心理健康量表基础上，问卷通过20个问题有针对性地调查了临床医生过去30天受到负面情绪影响的频次，相应选项分别是“从未有过”、“很少”、“有些时候”、“经常如此”和“总是如此”，总分即为该临床医生的心理健康得分，得分越低表明心理健康状况越差。
1.2.3 工作特征。临床医生的工作特征包括2016年的周门诊天数、年门诊和住院诊疗量、诊疗信息获取频繁程度、罕见病认知水平以及所在科室。问卷中诊疗信息获取渠道包含“大众媒体/医学媒体/网络媒体”、“医学界同仁信息交流平台”、“专业医学期刊/网络媒体/培训班/课程/学术会议”和“病人组织自媒体以及与病人当面交流/网络平台交流”，相应频次选项分别为“从不”“偶尔”“有时”“经常”“总是”，依次计0-4分，加总后即为该临床医生的诊疗信息获取频繁程度得分，得分越高表明诊疗信息获取越频繁。问卷还包括罕见病发病、诊断、治疗、保障等方面的10个题目，要求临床医生给出正误判断以测量其罕见病认知水平。针对每个题目，判断正确得1分，判断错误或无法判断得0分，加总后即为该临床医生的罕见病认知水平得分，得分越高表明罕见病认知水平越高。根据《医疗机构诊疗科目名录》，受访临床医生来自二十多个科目，为了简化分析，本研究仅细分占比超过5%科目的临床医生，包括内、外、妇(产)、肿瘤、急诊及儿科6个科目，其余科目临床医生的科室归为其他。
1.2.4 所在医院特征。从类型和等级两方面衡量临床医生所在医院特征。如前文所述，参与此次调查的唐山市公立综合医院包括市级/地区级医院、区级医院和县级/县级市医院三个类型，覆盖二级医院和三级医院两个医院等级。
1.3 统计学方法
全部数据通过EpiData 3.0录入，采用Stata 15.0进行统计学分析。采用均数、标准差、频数、百分比进行描述统计；利用Logit回归分析唐山市临床医生罕见病诊疗行为的影响因素。以P<0.05为差异有统计学意义。
2 结果
2.1 临床医生特征与罕见病诊疗行为状况
本次调查的临床医生以本科学历以及主治医师职称为主，相应比例分别为71.4%和41.4%。有近两成临床医生具有硕士研究生及以上学历，不足8.0%的大专毕业；有22.4%和25.2%的临床医生具有医师和副主任医师职称。有35.5%和21.8%的临床医生行医11-20年、6-10年，超过1/4的从医20年以上，另有120名临床医生从医30年以上。受访临床医生的心理健康状况相对较好，平均心理健康得分为(52.7±12.3)分，得分低于40分的占比不足14%。
有近三成临床医生2016年全年没有门诊，余下受访临床医生的周门诊工作量分布相对平均，分别有23.0%、21.0%和24.4%的周门诊天数在0.5-1天、2-4天以及5-6天。有近四成受访临床医生的年门诊和住院诊疗量在501-2000人次，分别有21.2%、17.4%和12.2%的年门诊和住院诊疗量在200-500人次、不足200人次以及2001-5000人次，5000人次以上占比不足一成。本次调查中临床医生诊疗信息获取频繁程度的平均得分为(22.4±7.7)分，临床医生利用最频繁的是“与病人当面交流”、“医学界同仁信息交流平台(医生微信群等)”以及“专业医学网络媒体(如丁香园、医学公众号等)”，而最少利用“专业医学学术会议(境外) ”以及“病人或病人组织的自媒体(如病人或病人组织的公众号和网站等)”。在罕见病认知水平上，受访临床医生整体水平有待提高，有超过15%的受访临床医生10题全部判断错误，判断正确5题以上的占比不足两成。
有24.4%、29.3%和46.3%的受访临床医生分布在区级医院、市级/地区级医院和县级/县级市医院，其中有超过七成来自二级医院。临床医生来自二十多个科室，分别有32.4%和23.1%的来自内科和外科，其中内科以内分泌、呼吸和消化科医生为主，外科以普外、泌尿和骨科医生为主。总体上看，约有45%的受访临床医生曾经有诊疗过罕见病患者的经历，分别有超过41%和32%的临床医生在2016年接诊和治疗过罕见病患者，诊疗过多名罕见病患者的比例相对较低。见表1。
表1 临床医生特征与罕见病诊疗行为情况的描述统计
2.2 临床医生罕见病诊疗行为的影响因素分析
本研究分别从个人特征、工作特征和所在医院特征3个维度分析临床医生罕见病诊疗行为的影响因素，表2的模型1、模型2和模型3报告了3个特征对临床医生罕见病诊疗行为的影响结果，模型4报告了上述特征共同作用的结果。模型4结果显示，文化程度、职称、行医年数等个人特征是临床医生罕见病诊疗行为的影响因素(P<0.05)。文化程度高、职称高、行医年数长的临床医生诊疗罕见病的概率更高，负面情绪并未显着影响临床医生罕见病诊疗概率。门诊和住院诊疗量、诊疗信息获取频繁程度、罕见病认知水平等工作特征是临床医生罕见病诊疗行为的影响因素(P<0.01)。门诊和住院诊疗量越多、诊疗信息获取越频繁与罕见病认知水平越高的临床医生罕见病诊疗概率更高，周门诊天数对临床医生罕见病诊疗行为无显着影响。临床医生罕见病诊疗行为受所在医院的类型和等级影响(P<0.01)。来自区级医院和市级/地区级医院的临床医生比来自县级/县级市医院的临床医生诊疗罕见病概率更低。随着医院等级的提高，临床医生罕见病诊疗概率增加。
表2 临床医生罕见病诊疗行为的影响因素分析
3 讨论
3.1 文化程度高、职称高、行医年数长的临床医生罕见病诊疗概率更高
研究结果显示，文化程度、职称和行医年数是影响唐山市临床医生罕见病诊疗行为的重要因素。随着文化程度、职称和行医年数的增加，临床医生诊疗罕见病患者的概率分别显着增加67.8%、19.0%和14.9%，学历高、资历深、经验足的医生在临床上更有可能诊疗罕见病患者。本次调查的唐山市临床医生学历高于我国临床医生的平均水平，同时他们的职称更多集中在主治医师和副主任医师。与高学历和高职称相对应，总体来看，受访临床医生的行医年数较长、经验相对丰富。专业知识和接诊经验相对更丰富的临床医生对罕见病有一定了解，能够更敏锐地识别罕见病，这与《2018中国罕见病调研报告》的结果一致。
本研究中临床医生的心理健康状况并未显着影响其罕见病诊疗行为，负面情绪得分越高的临床医生接诊罕见病患者的概率未发生显着变化。受访临床医生负面情绪集中表现在“我觉得自己深陷于制度中”、“我感觉不到快乐”、“我不是一个成功的助人者”、“我因为工作感到精疲力竭”以及“我的工作任务似乎没完没了”，正面情绪集中表现在“我是一个非常有爱心的人”、“帮助人让我有满足感”以及“我很高兴自己能够跟得上工作技巧和流程的更新”。由此可以看出，他们的负面情绪大多与所在医院性质和超负荷工作相关，尽管目前这些负面情绪并未引发诸如睡眠障碍、食欲减退、思考困难、生活空虚等常见抑郁倾向，但从长期来看超负荷工作很可能会影响临床医生的工作效率，还有待于长期的跟踪研究。
3.2 门诊和住院诊疗量多、频繁获取诊疗信息、罕见病认知水平高的临床医生罕见病诊疗概率更高
研究结果显示，随着年门诊和住院诊疗量的增加，受访临床医生在日常工作中接诊和治疗患者数量增加，诊疗罕见病患者概率随之显着上升16.9%。疾病相关诊断和治疗信息获取越频繁、对罕见病认知程度越高的受访临床医生工作中更有能力及时准确地识别罕见病，减少误诊和漏诊的概率，诊疗罕见病患者概率分别增加2.1%和19.0%。医疗信息技术和社交媒体平台的发展，使得与疾病相关的诊断和治疗信息的获取成为临床医生提高诊疗水平的有效途径，尤其是特殊疾病的诊疗信息[12]。可能是由于罕见病种类多，患者散见于不同科目，从而导致临床医生所在科室对其罕见病诊疗概率未产生显着影响[13]。
3.3 来自县级/县级市医院以及三级医院的临床医生罕见病诊疗概率更高
研究结果显示，三级医院受访临床医生诊疗罕见病患者的概率约是二级医院受访临床医生的2.5倍，这与已有研究的结果基本一致[14]。相比于县级/县级市医院，区级医院和市级/地区级医院受访临床医生诊疗罕见病患者的概率显着降低34.8%。虽然临床医生所在科室并未显着影响其罕见病诊疗概率，但值得注意的是，不同科目临床医生的罕见病诊疗经历不同，其中儿科、肿瘤科、重症科、内科和外科受访临床医生诊断或治疗过罕见病患者的概率相对较高[15]，均超过50%。由于罕见病多在出生时或儿童期发病[16]，受访儿科医生诊疗罕见病患者的概率相对较高。
3.4 本研究的局限性
本研究在调查样本抽样上存在局限，唐山市路南区和路北区没有区属的公立综合医院，替换性选择了该区域内市属的最大公立综合医院列为调研目标医院，同时临床医生的样本量也有待增加。另外，本研究在指标选取上存在局限，关于临床医生的个人特征、工作特征和所在医院特征的界定有待规范、指标有待增加。以上方面在今后的研究中均有待进一步调整和完善。
4 建议
针对上述临床医生罕见病诊疗行为的影响因素，为了改善罕见病患者临床诊疗状况，着力保障罕见病患者健康权益，本文提出如下建议：第一，大力培养急需学科临床医生，提高罕见病的临床诊疗水平。罕见病诊断涉及多个学科，建议以需求为导向，扩大数量相对较少的急需学科临床医生规范化培训的规模，鼓励相关学科临床医生培训转岗，提高临床医生的职业素养和整体诊疗水平。第二，出台罕见病临床医学和社会保障等方面的相关法律法规，规范罕见病诊断、治疗、康复等多元管理流程。近年来，罕见病相关政策陆续出台，包括中国罕见病发展中心发布的《中国罕见病参考名录》、国家5部门联合发布的《第一批罕见病目录》以及国家卫生健康委正式发布的《罕见病诊疗指南(2019年版)》，但仍缺乏适用于罕见病的官方法律法规。建议出台规范罕见病鉴别、诊断、治疗等方面的相关条例和文件，规范罕见病临床诊疗流程，建立罕见病保障专门机构，推动罕见病相关立法。
